腹腔镜切除女性腹股沟管平滑肌瘤的罕见变异：两例报告

摘要
腹股沟管很少见血管平滑肌瘤和胆管平滑肌瘤。作者目前在女性腹股沟管的腹腔镜下血管平滑肌瘤和胆管肌瘤的两个病例。在病例1中，一名35岁的妇女因左腹股沟腹胀和间歇性疼痛而入院。在超声检查中观察到低回声边缘良好的肿块。进行腹腔镜完全肿瘤切除和后壁修复，并在组织病理学评估中证实诊断为血管平滑肌瘤。在案例2中，一名55岁的妇女因右腹股沟痛肿胀而入院。在超声检查中观察到低回声边缘良好的卵形块。进行腹腔镜完整肿瘤切除和后壁修复，并通过组织病理学评估确诊为脂膜肌瘤。腹腔镜肿瘤切除和后壁修复是腹股沟管平滑肌瘤的有效治疗方法。

介绍
血管平滑肌瘤是发生在血管中的平滑肌瘤，起源于血管壁的中膜[1]。它通常发生在40-60岁的年龄，最常见于下肢的浅表软组织[2]。胆管肌瘤是一种良性软组织肿瘤，于1991年首次被描述[3]。它是平滑肌细胞的一种亚型，由平滑肌细胞和不同程度的成熟脂肪组织组成。胆囊肌瘤通常发生在腹腔和腹膜后。女性患者腹股沟膨大的大多数情况是由疝气或鞘膜积水引起的。但是，在腹股沟管中很少发生血管平滑肌瘤或胆管平滑肌瘤，患病患者会出现类似于疝气和鞘膜积液的症状。作者在本文中介绍了腹腔镜切除女性腹股沟管中的血管平滑肌瘤和胆脂瘤的两种情况。

病例报告
案例1
一名35岁妇女因左腹股沟腹胀和3个月前开始的间歇性疼痛而入院。患者没有明显的医学，药物，吸烟，创伤，腹部手术或家族史。体格检查发现约9厘米长的柔软可移动团块伴有轻度压痛。超声检查显示左侧腹股沟区域低回声边缘良好，边缘为9×3 cm（图1）.1）。手术在全身麻醉下进行，患者仰卧。从脐部向下至中线筋膜做一个5毫米切口，用于5毫米30°摄影机端口。在腹部的两侧切开两个3毫米的切口，以插入器械。腹腔镜检查显示，当从外部按压腹股沟区域时，内环被闭塞，肿块被转移到腹膜腔中。肿瘤很容易从周围组织中分离出来，并进行了完整的体内肿瘤切除和后壁修复（图（图2）.2）。组织病理学评估证实为一固体，边缘分叉的肿块，称其为间质细胞增生性病变，伴有多灶性血管扩张和平滑肌束缠结（图（图3）.3）。病理诊断为血管平滑肌瘤。病人第二天出院。术后疼痛每天都得到改善，并且没有观察到术后伤口感染，出血或积液。出院后对该患者进行了1周，1个月，6个月和1年的随访。通过超声检查评估手术部位。手术后12个月没有复发的迹象。


图1
病例1中肿瘤的超声检查结果。左侧腹股沟区域出现9×3 cm低回声，边缘微切的肿块。


图2
（A）内环的腹腔镜视图。 圆形肿块很明显。 （B）腹膜解剖。 （C）完全切除肿瘤。 （D）内圈关闭。


图3
Nuck管血管平滑肌瘤的病理发现。 （A）水肿的背景。 （B）各种大小斑点的血管充血和静脉增生。 （三）致密（苏木精和曙红染色）聚集的平滑肌细胞分化。

案例2
一名53岁妇女因1个月前开始的轻度右腹股沟腹胀而入院。患者没有明显的医学，药物，吸烟，创伤，腹部手术或家族史。体格检查发现约5厘米长的柔软可移动团块无压痛。超声检查显示右腹股沟区域为低回声性良好的边缘，边缘为6×3 cm卵圆形。腹腔镜检查显示内环闭塞。肿瘤很容易从周围组织中分离出来，并完全切除肿瘤并进行后壁修复（图（图4）.4）。组织病理学评估证实了患有广泛的粘液样变性的胆囊肌瘤。在免疫组织化学染色中，纺锤体细胞成分的起源是平滑肌（图55）。


图4
（A）内环的腹腔镜视图。 （B）腹膜解剖。 （C）完全切除肿瘤。 （D）内圈关闭。


图5
纳克管胆管肌瘤的病理发现。 （A）在苏木精和曙红染色中注意到与成熟脂肪组织和粘液样水肿基质混合的弥漫性固体单调细胞增殖。 （B）苏木精和曙红染色上具有细长的囊泡核和缺乏脂肪组织的细胞梭形细胞的增殖区域。 （C）对平滑肌肌动蛋白染色的扩散性肿瘤细胞的扩散和强阳性反应。

病人第二天出院。术后疼痛每天都得到改善，并且没有观察到术后伤口感染，出血或积液。出院后对该患者进行了1周，1个月，6个月和1年的随访。通过超声检查评估手术部位。手术后12个月没有复发的迹象。

讨论
血管平滑肌瘤是起源于动脉和静脉平滑肌组织的一种相对罕见的平滑肌瘤。这种软组织肿瘤通常以下肢皮下结节的形式在中年女性中发生[4]。Hachisuga等。 [2]评价了562例血管平滑肌瘤患者，报告67％位于下肢，22％位于上肢，8.5％位于头颈部，2.5％位于躯干。血管平滑肌瘤占所有良性软组织肿瘤的4.4％[5]。通常的临床表现是疼痛的圆形软孤立结节。Hachisuga等。 [2]报告在562例患者中有327例观察到疼痛或压痛（58％）。作者的患者抱怨腰部弯曲或长时间站立时感到疼痛。通常，这种情况可以通过超声波或计算机断层扫描检查；但是，由于症状与腹股沟疝非常相似，因此可能难以诊断。血管平滑肌瘤的确切病因尚不清楚，但关于潜在的病因已讨论了创伤和激素[6]。

很少有腹股沟管血管平滑肌瘤和胆管平滑肌瘤的报道，并且作者患者的肿胀和表现症状最初归因于腹股沟疝。用超声检查很难将纳克管的脂肪瘤与腹股沟疝区别开来，因为它们都显示出同质的结构并具有明确的边缘[7]。 Avritscher等。 [8]提示该肿瘤可能是由于成脂细胞的胚胎遗留物放错位置或腹膜或腹膜后脂肪在血管周围的扩张所致。子宫颈平滑肌瘤也已在子宫颈，阔韧带，腹膜和卵巢中报道[9]。没有特定的成像技术可用于诊断血管平滑肌瘤。磁共振成像是相对非特异性的，在T2加权图像上信号较高，而在T1加权图像上信号较低[10]。在作者的患者中，在超声检查中观察到具有等回声界限清晰的肿块。完全切除术是治疗血管平滑肌瘤和胆脂瘤的有效方法，因为可能会复发或发生恶性转化。而且，由于担心完全切除后后壁的弱化，所以用缝合线进行后壁修复。

对于存在腹股沟肿胀的女性，应包括腹股沟肿块作为鉴别诊断，因为腹股沟管中可能会出现罕见的肿瘤，例如血管平滑肌瘤和胆脂瘤。腹腔镜切除后壁修复术可能是腹股沟管肿瘤的有效治疗方法。

参考
Laparoscopic removal of rare variant of leiomyoma in the female inguinal canal: a report of two cases
1. Sahu L, Tempe A, Agrawal A. Angioleiomyoma of uterus. J Obstet Gynaecol 2012;32:713–4.  
2. Hachisuga T, Hashimoto H, Enjoji M. Angioleiomyoma: a clinicopathologic reappraisal of 562 cases. Cancer 1984;54:126–30.  
3. Meis JM, Enzinger FM. Myolipoma of soft tissue. Am J Surg Pathol 1991;15:121–5.  
4. Gajanthodi S, Rai R, Chaudhry RK. Vascular leiomyoma of foot. J Clin Diagn Res 2013;7:571–2.   
5. Murata H, Matsui T, Horie N, Sakabe T, Konishi E, Kubo T. Angioleiomyoma with calcification of the heel: report of two cases. Foot Ankle Int 2007;28:1021–5.  
6. Tsoutsouris GV. Vascular leiomyoma. J Foot Surg 1982;21:37–41.  
7. Klumpp R, Compagnoni R, Patelli G, Trevisan CL. Angioleiomyoma in the posterior knee: a 病例报告 and literature review. Knee 2017;24:675–9.  
8. Avritscher R, Iyer RB, Ro J, Whitman G. Lipoleiomyoma of 子宫. AJR Am J Roentgenol 2001;177:856.  
9. Pounder DJ. Fatty tumours of 子宫. J Clin Pathol 1982;35:1380–3.   
10. Hwang JW, Ahn JM, Kang HS, Suh JS, Kim SM, Seo JW. Vascular leiomyoma of an extremity: MR imaging-pathology correlation. AJR Am J Roentgenol 1998;171:981–5.