卵巢纤维瘤的一种罕见表现，起源于自切除卵巢

摘要
作者描述了一种极其罕见的病例，该病例表现出一种异常表现的卵巢纤维瘤，其附着于乙状结肠，起源于自动截肢的卵巢。一名64岁的妇女因腹部X射线成像发现骨盆腔内直径约4厘米的异常阴影而被转诊到作者医院。计算机断层扫描显示骨盆腔内有钙化的不规则形状的肿瘤。腹腔镜检查显示，肿瘤附着在乙状结肠表面，并具有不连续的外壳和空洞。尽管左侧输卵管和右侧附件处于正常位置，但缺少左侧卵巢。切除乙状结肠浆膜，仔细切除肿瘤。用缝线修复浆膜缺损。术后组织病理学诊断为钙化的旧纤维瘤。据作者所知，这是第一例报道的性腺外卵巢肿瘤病例，该病例源于自截肢性卵巢纤维瘤。

关键词：自动截肢，性腺外卵巢肿瘤，纤维瘤，畸胎瘤

介绍
性腺外卵巢肿瘤很少见。大多数报道的病例均来自自动截肢的成熟囊性畸胎瘤（MCT）。最常见的站点是大网膜。在本文中，作者描述了罕见病例的卵巢肿瘤，其附着于乙状结肠，起源于自动截肢的卵巢纤维瘤，并讨论了性腺外卵巢的病因。该病例报告在我所广泛的机构审查中是免除的。

案例报告
一名64岁孕妇gravida 3，第3段被送往作者医院，在附近一家诊所通过腹部X射线成像发现盆腔内有异常，形状不规则的阴影。病变直径约4 cm，有钙化[图1a]。当时患者没有抱怨任何症状，例如疼痛，恶心或便秘。患者没有任何手术史，急性或慢性下腹部疼痛或盆腔炎。她的高血压和糖尿病可以通过药物很好地控制。磁共振成像和增强对比的计算机断层扫描显示不规则的钙化块，直径约3 cm×4 cm。肿瘤不是囊性的，其边缘也不连续[图1b]。在影像学研究之间，骨盆腔内肿瘤的形状和位置略有变化。尽管强烈怀疑是卵巢肿瘤，但是通过这些影像学检查不能准确诊断出肿瘤的起源；因此，进行了腹腔镜检查。


图1
术前盆腔X线检查和计算机断层扫描的发现。骨盆X射线（a）和增强对比的计算机断层扫描（b）显示盆腔内有钙化的不规则肿块，直径约为3 cm×4 cm。肿瘤不是囊性的，其边缘也不连续

在腹腔镜检查中，肿瘤位于骨盆腔的中心，并附着在乙状结肠表面，并具有不连续的壳和空的腔[图[图2a2a–d和and3a] .3a]。缺少左卵巢，但左鼻鳍和右附件呈正常形状和位置[图2a]。有一条很长的细绳将左鼻尖与肿瘤连接起来[图2b]。从乙状结肠表面小心切除肿瘤。乙状结肠的浆膜沿肿瘤边缘切开[图2e]。接下来，用缝线修复乙状结肠的浆膜缺损[图2f]。进行双侧腺切除术。病人的术后临床过程平稳。术后组织病理学检查显示，肿瘤是具有钙化作用的旧纤维瘤，周围是变性的，无核的，纺锤形的细胞，外观呈幻影状[图[图3b3b和andcc]。


图2
腹腔镜手术的发现。 腹腔镜检查显示该肿瘤位于骨盆腔的中心（a）。 左卵巢缺乏，尽管左鼻形在形状和位置上都是正常的（a中的黄色箭头）。 右附件的位置和形状正常（a中的蓝色箭头）。 有一条长而细的细线连接着肿瘤和左鼻鳍（b中的黄色箭头）。 乙状结肠用（b和c）中的*表示。 肿瘤附着在乙状结肠表面（c），不连续荚膜壳，钙化，空洞（d）。 乙状结肠上的肿瘤被切除，乙状结肠的浆膜缺损用缝合线（e和f）修复。


图3
组织病理学发现。切除的肿瘤具有不连续的外壳和空洞（a）。术后组织病理学检查显示，肿瘤是具有钙化的旧纤维瘤，周围是变性的，核状的纺锤形细胞，外观呈幽灵状（b和c）。

患者对该病例报告和相关图像提供了知情同意。

讨论
很少有性腺外卵巢的报道。已经使用了几种术语来描述这种状况，例如异位卵巢，副卵巢，多余卵巢，寄生性卵巢肿瘤和卵巢植入综合征。[1]性腺外卵巢的病因已被争论。已经提出了两种机制：获得性和胚胎起源。[1]大多数报道的病例提示了前一种机制。尽管也有其他植入部位，例如死路囊或右肝下间隙，但大多数报道的病例都包括在大网膜或肠系膜上植入的自动截断MCT。[1,2,3,4,5,6]乌沙科夫等。和李等。回顾了网膜畸形胎瘤和卵巢MCT的自动截留，他们得出结论认为，在大网膜上进行卵巢MCT的自动截留和再植入被认为是性腺外卵巢肿瘤的最常见病因。[2,6]已知蒂扭转是是卵巢肿瘤最常见的并发症，通常涉及严重的盆腔内疼痛，需要手术干预。如果严重扭转的症状或症状较轻，则无需手术干预即可进行自动截肢。当急性发生扭转时，血液供应立即受损，由于缺血导致肿瘤坏死和萎缩[3]。当发生慢性扭转时，如果肿瘤已经完全脱离原来的蒂，就可能在坏死之前与邻近的结构粘连，并可能形成新的侧支血供，从而导致可行的寄生性卵巢肿瘤。[3]尽管很少有人将道格拉斯袋之类的其他部位报告为寄生性卵巢肿瘤的位置，但据报道，大网膜是寄生性畸胎瘤最合理的部位，[1,3,6,7,8 [9]，因为其在防御腹腔内炎症和粘连形成方面具有特殊作用。由于易于移动至炎症部位和丰富的表面毛细血管供应，大网膜可能是寄生性卵巢肿瘤的最有利部位。[6]

Ladenhauf等。最近报道了两例新生儿自动卵巢的病例。[10]对这两个病例的病理评估均未发现畸胎瘤或恶性肿瘤的迹象。这种罕见病的最广泛接受的病因是慢性附件扭转。新生儿卵巢扭转的可能危险因素包括解剖畸形，例如，大号-卵巢韧带的伸长和卵巢重量的增加。怀孕期间卵巢过度刺激可能导致卵巢大小和重量增加。由于胎盘类固醇的撤除，下丘脑-垂体-性腺轴的不成熟负反馈机制增加了促滤泡激素和促黄体生成素的水平，这可能导致卵巢的大小和重量增加，并可能导致卵巢扭转。[11 ]

另一方面，支持胚胎起源这一机制的证据包括新生儿中被诊断为网膜过多的卵巢的报道，这表明胚发生过程中网膜中生殖细胞的异常迁移。[12]在胎儿早期发育过程中，生殖细胞从卵黄囊沿后肠（肠系膜途径）向生殖（原始性腺）迁移。这些全能细胞（早期胚胎细胞的原始生殖细胞）可能产生源自三个原始胚胎层的各种组织。关于这种类型的性腺外畸胎瘤病因的一种理论认为，它们是由移位的原始生殖细胞引起的。[13]原始生殖细胞可能在胚胎生命的迁移过程中停止分化，从而导致生殖细胞肿瘤发生在人体中线的任何地方。[14]如果先天性没有卵巢或性腺外卵巢，通常会观察到先天性泌尿生殖道异常[6]。

在作者的案例中，腹腔镜手术的发现表明，该肿瘤是从左侧卵巢自动切除的，可能是由于无症状的扭转，然后粘附到了乙状结肠的浆膜上。该肿瘤在病理上被诊断为旧的卵巢纤维瘤。正常的卵巢结构消失了，并被严重钙化的硬化所取代，周围有退化的，无核的，纺锤形的细胞，周围呈鬼状。尽管卵巢纤维瘤是卵巢最常见的良性实体瘤，但其发生率（1％–4％）要比MCT（最常见的卵巢肿瘤）（20％–25％）要少得多。[3,15,16如上所述，在先前报道的病例中，性腺外卵巢肿瘤最常见的病理诊断是MCT，在使用PubMed和Medline进行的文献检索中作者找不到任何性腺外卵巢纤维瘤的报道。据作者所知，这是第一例报道的由自动截取的卵巢肿瘤引起的附着于结肠的性腺外卵巢纤维瘤。

结论
作者介绍了一个非常罕见的性腺外卵巢纤维瘤病例，认为是由于左卵巢肿瘤的自动截肢所致。 术前无症状的附件扭转，尤其是卵巢自动截肢术的诊断非常困难，在作者的病例中这是不可能的。 尽管很少见，但在腹腔性腺外部分发现好奇的肿瘤时，应怀疑性腺外卵巢肿瘤，即使患者没有任何症状，也没有急性或慢性腹痛的病史。

参考
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