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[病历讨论] 阑尾子宫内膜异位症:一例报告并文献复习

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发表于 2019-12-13 10:43:03 | 显示全部楼层 |阅读模式

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摘要
介绍
在所有盆腔子宫内膜异位病例中,阑尾子宫内膜异位症(AE)患者占<1%。 AE表现为右窝疼痛,并在症状上模仿阑尾炎,只有在对切除的阑尾进行组织病理学检查后才能进行明确的诊断。

案例介绍
在此病例报告中,作者介绍了在过去的一年中,一名年轻妇女在右窝和脐周区(开/关)疼痛的罕见阑尾子宫内膜异位症。她有不孕的历史。血液检查正常,腹部CT扫描显示提示阑尾炎。进行腹腔镜阑尾切除术,发现阑尾尖端有2cm肿瘤样肿块(直径1.5cm),累及中阑尾。没有腹水,腹膜或网膜沉积或任何发炎的迹象。术后恢复良好。将解剖的阑尾标本送去进行组织病理学检查,以确认阑尾的子宫内膜异位。

讨论区
胃肠道子宫内膜异位症(GE)占所有子宫内膜异位病例的3–37%,而AE仅占所有GE病例的约3%,占所有子宫内膜异位病例的<1%。 AE经常涉及附录的尖端和主体。最常受累的阑尾各层是肌肉和血清肌层(约2/3例),其次是浆膜(约1/3例)。

结论
因此,阑尾子宫内膜异位症是一种罕见的病因,应包括在患有右侧窝疼痛且有不孕史的年轻女性的鉴别诊断中。

关键词:阑尾子宫内膜异位症,病例报告,子宫内膜异位症,不孕症,疼痛,右窝

1.引言
右窝疼痛仍然是外科咨询最常见的症状之一[1]。在大多数情况下,急性阑尾炎被认为是初步诊断,无疑是最常见的原因。阑尾切除术仍然是最常见的紧急腹部手术方法。但是,仍然很难做出正确的诊断,最近的一项研究报道,阑尾切除术的阴性率为9.2%[2]。在美国的一项研究中,发现阴性阑尾切除术的总成本每年约为9-11百万美元[3]。另外,与无穿孔阑尾炎的阑尾切除术患者相比,阴性阑尾切除术与每次入院的中位费用,更高的发病率和更长的住院时间相关[4]。因此,减少阴性阑尾切除率至关重要。已经发现腹部的计算机断层扫描对于检测其他原因引起的右窝疼痛和降低阴性阑尾切除术的发生率非常有用[5]。右窝疼痛的其他原因包括右输尿管绞痛,阑尾网膜扭转,阿米巴性梅毒,炎性肠病,盲肠憩室发炎,异位妊娠破裂,急性胆囊炎,十二指肠溃疡穿孔和盆腔炎(PID) )。除此之外,罕见的原因可能是阑尾或盲肠子宫内膜异位[[6],[7],[8]]。

子宫腔外子宫内膜腺体和间质的存在被称为子宫内膜异位[9]。它仍然是一种非常普遍的疾病,在育龄妇女,慢性骨盆痛妇女和不育妇女中分别占&#12316;10%,&#12316;70%和&#12316;50%[10]。肠套叠可导致阑尾子宫内膜异位症(AE)无症状或表现为急性或慢性阑尾炎,下消化道(GI)出血,肠穿孔或肠梗阻[[9],[10],[11]]。在这里,作者报告一例AE,在手术前被误诊为急性阑尾炎,但随后在组织病理学上被发现。据报道这种情况符合SCARE标准[12]。

2.案例报告
一名35岁的女性来到医院主治科,主诉脐区和右窝的间歇性疼痛,为期一年。疼痛与其他不适或月经无关。有不孕史,无其他重要的既往病史。体格检查无异常。常规血液检查正常。 USG腹部和骨盆在右窝发现明确的结节性病变(1.5×1.3×1.6cm),回肠末端和回肠盲肠连接处(3-5mm厚)轻度低回声周壁增厚。腹部增强的计算机断层扫描(CT)对比显示,明确的长管状结构(管腔直径为11mm),沿盲肠后内侧壁呈小叶状,有轻度的牙周膜搁浅,右侧圆锥形筋膜增厚-提示为急性阑尾炎(图1)。另外,两个卵巢中都存在多个囊肿。鉴于上述发现,患者计划在获得知情同意书后进行腹腔镜阑尾切除术。

1.jpg
图 1
对比腹部增强型计算机断层扫描,显示相对于盲肠和回肠末端具有明确叶状尖端(箭头)的管状结构(管腔直径为11mm)。

术中,阑尾尖端有2cm的肿瘤样肿块累及中阑尾,而阑尾基部正常。没有腹水,腹膜或网膜沉积或任何发炎的迹象。切开并切除整个阑尾,尺寸为2.5×2×5cm(图2)。盲肠和回肠末端回响不明显。手术时间为60分钟,失血量为20ml。住院3天,术后恢复平稳。粗略检查发现阑尾尖端有一个直径为1.5厘米的牢固的白色小结节。镜检可见子宫内膜腺体,间质无炎症迹象提示阑尾子宫内膜异位。直到最后一次随访在3个月时,患者无症状。

2.jpg
图 2
切除的阑尾(尺寸为2.5×2×5cm)在尖端(1.5cm)处显示肿瘤样肿块。图2阑尾E.

3.讨论
子宫内膜异位症被描述为雌激素依赖性的慢性炎症性疾病。特征性发现是子宫外存在有活力的子宫内膜组织。它经常涉及生殖器官和腹膜。它也可能影响胃肠道,大网膜,肠系膜和手术疤痕,而遥远而稀有的部位包括肺,肾,鼻腔和皮肤。胃肠道子宫内膜异位症(GE)占所有子宫内膜异位症病例的3-37%,而AE仅占所有GE3例内病例的约3%,占所有子宫内膜异位症病例的<1%[[13],[14],[15] ]]。

最常见的症状包括痛经,然后是慢性非经期下腹部疼痛。其他症状包括不孕症,性生活疼痛,排便时疼痛,膀胱症状和排尿困难,肠胃不适(腹泻,绞痛,便秘)和卵巢肿块[16]。子宫内膜异位症的慢性盆腔痛是由于长期暴露于全身和局部促炎性细胞因子和生长因子引起的,其结果是外周过敏症以痛觉过敏,肌筋膜疼痛和中枢性过敏为特征[17]。在患有子宫内膜异位的女性中,发现脑化学改变与疼痛强度密切相关[18]。

可用的诊断程序(即经阴道USG,MRI,多普勒超声检查,CA-125水平)均无助于AE的术前诊断。只有在对切除的阑尾进行组织病理学检查后,才能进行明确的诊断。由于腹腔镜在放大情况下可视化特征,因此提供了直接线索,因此可以将其视为标准诊断方法。但是,当一名年轻妇女主诉慢性盆腔非经痛,以及过去的不育症和盆腔子宫内膜异位病史时,必须怀疑AE的诊断。同样,作者的患者还很年轻,有慢性下腹部疼痛和不育的病史,有助于诊断。另外,CT扫描显示提示急性阑尾炎的发现。

AE经常涉及附录的尖端和主体。最常受累的阑尾各层是肌肉和血清肌层(约2/3例),其次是浆膜(约1/3例)。美国生殖医学学会提出了一种分期系统,将子宫内膜异位症分为四个阶段:I至IV期,即最小,轻度,中度和严重[19]。该分期系统通常用于估算疾病负担,并有助于在患者护理和研究中保持均一性。组织学特征是子宫内膜腺体,间质,纤维化和含铁血黄素的巨噬细胞。慢性出血和发炎的迹象。同样,在作者的病例中,病变位于阑尾尖端,累及肌肉和血清肌层。镜检可见子宫内膜腺体,间质,但无炎症迹象。

对于子宫内膜异位症的最有效和详尽的治疗,通常需要对受影响的组织/器官进行手术切除。根据最新指南,除非有禁忌证,否则应在腹腔镜下进行阑尾切除术[20]。尚未渗透的子宫内膜异位症的治疗可以通过用CO2激光消融病变来完成。在作者的患者中,进行了腹腔镜阑尾切除术。 Duffy及其同事的最新研究表明,与腹腔镜诊断子宫内膜异位症相比,腹腔镜手术明显减少了6个月和12个月时的总体疼痛。他们还报告说,与诊断性腹腔镜检查和GnRH激动剂联合使用时,接受腹腔镜消融治疗的更多妇女在12个月时无疼痛感[21]。

4.结论
阑尾子宫内膜异位症是一种罕见的实体,几乎总是在手术切除阑尾并进行组织病理学检查后才诊断出来。但是,当一位年轻女性主诉慢性右髂窝疼痛类似阑尾炎并有不孕病史时,应将其纳入鉴别诊断。

参考
Appendicular endometriosis: A case report and review of literature
1. RIFT Study Group On behalf of the West Midlands Research Collaborative Right Iliac Fossa pain Treatment (RIFT) Study: protocol for an international, multicentre, prospective observational study. BMJ Open. 2018;8   
2. Khairy G. Acute appendicitis: is removal of a normal appendix still existing and can we reduce its rate? Saudi J. Gastroenterol. 2009;15(3):167–170.   
3. Mock K., Lu Y., Friedlander S., Kim D.Y., Lee S.L. Misdiagnosing adult appendicitis: clinical, cost, and socioeconomic implications of negative appendectomy. Am. J. Surg. 2016;212:1076–1082.  
4. Lu Y., Friedlander S., Lee S.L. Negative appendectomy: clinical and economic implications. Am. Surg. 2016;82:1018–1022.  
5. Raja A.S., Wright C., Sodickson A.D., Zane R.D., Schiff G.D., Hanson R. Negative appendectomy rate in the era of CT: an 18-year perspective. Radiology. 2010;256:460–465.  
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7. Baraket O., Zribi R., Berriche A., Chokki A. Cecal endometriosis as an unusual cause of right iliac fossa pain. J. Postgrad. Med. 2011;57:135–136.  
8. Emre A., Akbulut S., Yilmaz M., Bozdag Z. An unusual cause of acute appendicitis: appendiceal endometriosis. Int. J. Surg. Case Rep. 2013;4:54–57.   
9. Laskou S., Papavramidis T.S., Cheva A., Michalopoulos N., Koulouris C., Kesisoglou I. Acute appendicitis caused by endometriosis: a case report. J. Med. Case Rep. 2011;5(1):144.   
10. Al Oulaqi N.S., Hefny A.F., Joshi S., Salim K., Abu-Zidan F.M. Endometriosis of the appendix. Afr. Health Sci. 2008;8(3):196–198.   
11. Gustofson R.L., Kim N., Liu S., Stratton P. Endometriosis and the appendix: a case series and comprehensive review of the literature. Fertil. Steril. 2006;86(2):298–303.  
12. Agha R.A., Borrelli M.R., Farwana R., Koshy K., Fowler A., Orgill D.P., for the SCARE group The SCARE 2018 statement: updating consensus surgical case report (SCARE) guidelines. Int. J. Surg. 2018;60:132–136.  
13. Tumay V., Ozturk E., Ozturk H., Yilmazlar T. Appendiceal endometriosis mimicking acute appendicitis. Acta Chir. Belg. 2006;106(6):712–713.  
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15. Gon S., Barui G.N., Majumdar B., Baig S.J. Endometriosis of the appendix: a diagnostic dilemma. Indian J. Surg. 2010;72(1):315.   
16. Falcone T., Flyckt R. Clinical management of endometriosis. Obstet. Gynecol. 2018;0:1–15.
17. Muzii L., Bianchi A., Bellati F., Cristi E., Pernice M., Zullo M. Histologic analysis of endometriomas: what the surgeon needs to know. Fertil. Steril. 2007;87:362–366.  
18. Aredo J.V., Heyrana K.J., Karp B.I., Shah J.P., Stratton P. Relating chronic pelvic pain and endometriosis to signs of sensitization and myofascial pain and dysfunction. Semin. Reprod. Med. 2017;35:88–97.   
19. Management of endometriosis. Practice bulletin No. 114. American college of obstetricians and gynecologists. Obstet. Gynecol. 2010;116:223–236.  
20. Gorter R.R., Eker H.H., Gorter-Stam M.A., Abis G.S., Acharya A., Ankersmit M. Diagnosis and management of acute appendicitis. EAES consensus development conference 2015. Surg. Endosc. 2016;30:4668–4690.   
21. Duffy J.M., Arambage K., Correa F.J., Olive D., Farquhar C., Garry R. Laparoscopic surgery for endometriosis. Cochrane Database Syst. Rev. 2014;(4)  
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