无需肠切除的新型手术方法治疗多发性胃肠道脂肪瘤病1例

摘要
介绍
无症状性脂肪瘤只需要观察，而有症状的脂肪瘤需要内窥镜或手术切除等治疗。但是，如果有多个脂肪瘤，且有明显的扩散和恶性肿瘤，则无法确定切除程序和范围。

作者经历了从十二指肠到小肠广泛存在的胃肠道脂肪瘤（多种脂肪瘤），并涉及复发性肠套叠。

案例介绍
47岁的女性曾因11年前因多发性小肠脂肪瘤的肠套叠引起的肠梗阻而开肠大肠切除术。 EGD显示十二指肠脂肪瘤，CT显示从空肠近端至回肠远端弥漫性多个脂肪瘤。另一CT也显示小肠的肠套叠，但没有肠梗阻的迹象。进行的外科手术包括诊断性腹腔镜检查。所有肠脂瘤均经局部切除术切除，十二指肠脂肪瘤经ESD切除而无肠切除。

讨论区
尚未报道用于多发性胃肠炎的多种局部切除术。最有问题的是，如果进行大范围切除以切除所有多发性脂肪瘤，可能会发生短肠综合征。确定切割范围尚不清楚。

摘要
多次局部切除±ESD似乎是切除多发性胃肠炎的方法之一。将来，应进一步考虑消化道脂肪瘤的手术情况和适应症以及切除方法。

关键词：多发性胃肠道脂肪瘤病，肠套叠，局部切除，内镜黏膜下剥离术

1.引言
胃肠道（GI）脂肪瘤是一种罕见的疾病，尸检的发生率为0.04％至4.5％[1]，十二指肠脂肪瘤也很罕见。 115251例常规尸检仅发现十二指肠脂肪瘤（0.023％）[2]。弥漫性浸润性胃肠道脂肪瘤的病因尚不明确。然而，代谢异常，酗酒，多发性神经病和恶性肿瘤已被描述为可能的原因[3]。胃肠道脂肪瘤通常是单个且生长缓慢的良性肿瘤。除非有并发症如肠套叠，阻塞，出血或导致腹膜炎的穿孔，否则不建议进行侵入性治疗。肠套叠是某些儿科人群（6-36个月）肠梗阻的最常见特发性病因，但在成年人中很少见。 90％的病例是器质性原因，60％是由于肿瘤（恶性的60％，良性的40％）[4]。无症状性脂肪瘤只需要监测，而有症状的脂肪瘤需要内镜或手术切除等治疗。但是，如果有多个脂肪瘤，则应同时进行弥漫性和恶性肿瘤切除术和范围。

作者经历了从十二指肠到小肠弥漫性存在的胃肠道脂肪瘤（多种脂肪瘤），并累及了反复的肠套叠。触诊时未发现提示恶性肿瘤。所有肠脂瘤均经局部切除术切除，十二指肠脂肪瘤经ESD切除而无大肠切除术，因为大量小肠切除术使术后短肠综合征变得复杂。

以前没有研究报道使用多处局部切除+ ESD治疗多发性脂肪瘤。因此，此案与相关文献的讨论一起被报道。该病例报告的报告符合SCARE标准[5]。

2.案例介绍
在此，作者介绍了一个健康的47岁女性的病例。 2005年，她因多发性小肠脂肪瘤的肠套叠引起的肠梗阻接受了开放式肠切除术。没有观察到其他主要并发症。最近，她抱怨腹部疼痛，经仔细检查，EGD显示20毫米的十二指肠脂肪瘤（图1a），在CT中从空肠近端至回肠远端发现了弥漫性多发性脂肪瘤（图2a）。另一CT也显示小肠肠套叠，但无肠梗阻迹象。大小超过最大40毫米，确定为小肠一部分的肠套叠。因此，将其判定为保守治疗极限并选择手术治疗。进行的外科手术包括将诊断性腹腔镜手术转换为开腹手术。最初，将套管针通过开放方法插入脐带并在腹腔内观察。结果，未检测到明显的粘连，并且小肠的活动性良好，并且从小剖腹手术继续进行手术。在离回肠末端120cm的最后一个吻合部位附近有轻度粘连，并且嘴侧的小肠在尖端覆盖有脂肪瘤（图3a）。通过手动Hutchinson手术很容易减少肠套叠（图3b）。脂肪瘤从Treitz韧带的肛门侧30cm到离回肠末端的口腔侧90cm处弥漫性扩散，并且发现了大约15个被认为≥10mm的脂肪瘤（图4）。最大尺寸为43mm，超过了浆膜（图5）。未发现提示触诊有明显恶性肿瘤。基本上，在肿瘤的正上方做一个小切口，切除肿瘤，并缝合粘膜和浆膜/肌肉层。缝合线非常紧密，可以从一个切口打开两个肿瘤。完成小肠切除后，立即在Treize韧带切除后将其夹紧，并通过ESD切除十二指肠脂肪瘤。用夹子阻止了出血（图1b）。术后过程平稳，她从术后第2天开始进餐，并按POD5出院。病理结果表明，成熟的脂肪组织在粘膜肌肉层正下方的区域增加。被发现的肿瘤被认为在适当的肌肉层内或之后。迄今为止，临床上或随访期间未观察到因复发或脂肪瘤增加而引起的明显腹部症状（图2b）。


图 1
（a）GD显示20毫米的十二指肠脂肪瘤，（b）ESD切除了十二指肠脂肪瘤。


图 2
（a）术前CT从空肠近端至回肠远端发现弥漫性多发性脂肪瘤（允许）。（b）术后POST CT中未观察到明显的脂肪瘤复发或增加。


图 3
手术发现显示：（a）口腔侧面的小肠被尖端的脂肪瘤覆盖（允许），（b）手工Hutchinson手术很容易减轻肠套叠。


图 4
多个胃肠道脂肪瘤的位置示意图。


图 5
手术发现最大尺寸为43mm，超过了浆膜。

3.讨论
随着内窥镜检查和诸如CT扫描和MRI等现代成像技术的最新进展，越来越多的脂肪瘤病例正在得到诊断和治疗。当前的CT和MRI等成像方式可以提供准确的诊断[6]。近年来，胃肠道脂肪瘤很容易被诊断出来，相对容易区分良性和恶性肿瘤。尽管大多数脂肪瘤是良性的，但仅由于将来可能出现症状和恶性肿瘤，才应行腔内脂肪瘤切除术。

胃肠道脂肪瘤中观察到的症状成为切除的指征，切除的方法和范围仍存在争议。可以使用内窥镜，特别是十二指肠和近端小肠，轻松，安全地切除局部，小的孤立性脂肪瘤。内镜治疗采用四种方法进行：开顶技术，内镜黏膜切除术（EMR），预切后EMR（EMR-P）和内镜黏膜下剥离术（ESD）[7]。如果病变较大且发粘，从技术上讲，内窥镜切除可能很困难，并且可能增加出血和穿孔的风险[8]。通常建议手术切除以去除引导点，例如直径大于2cm的脂肪瘤[9]。在这种情况下，手术切除可能是首选方法。手术管理主要分为四个步骤：局部切除脂肪瘤，单节肠切除，多部分肠切除和大范围肠切除。进行的手术类型取决于患者的状况以及肿瘤的大小，数量和位置。

广泛切除所有多个脂肪瘤可导致短肠综合征。因此，确定确切范围仍然是一个问题。但是，切除后，无论肿瘤数量如何，都可以在不切除肠道的情况下进行全部肿瘤切除。在这种情况下，通过将ESD和局部切除与塑料修复相结合，可以切除所有脂肪瘤。尽管该过程需要较长的时间并且很复杂，但它似乎是切除多个脂肪瘤的方法之一，因为它可以防止短肠综合征并允许完全切除。

脂肪瘤病是一种良性疾病，如果它发生在小肠中，则活动性良好。因此，有必要进行小腹剖腹手术。此外，在多发性和弥漫性脂肪瘤的情况下，无法在术前确定肿瘤的整个位置，考虑切除，重建和缝合，在这种情况下可以选择小腹腔镜剖腹术。然而，由于十二指肠活动性差并且发现许多邻近器官，因此在十二指肠脂肪瘤的情况下其手术过程变得非常复杂。腹腔镜和机器人手术可能适合于十二指肠脂肪瘤，这很难在内窥镜下切除。腹腔镜手术是一种微创手术方法，术后疼痛最小，住院时间短[10]。机器人技术已被证明可以促进复杂的切除和重建[11]。

将来，应进一步考虑消化道脂肪瘤的手术情况和适应症以及切除方法。　

4.结论
这是成年人胃肠道脂肪瘤病引起的回肠回肠套叠的罕见病例。多次局部切除±ESD似乎是切除多发性胃肠炎的方法之一。更多的病例报道和手术方法可以为手术的发展奠定基础。

参考
Novel surgical approach without bowel resection for multiple gastrointestinal lipomatosis: A case report
1. Suárez Moreno R.M., Hernández Ramírez D.A., Madrazo Navarro M., Salazar Lozano C.R., Martínez Gen R. Multiple intestinal lipomatosis. Case report. Cir. Cir. 2010;78:163–165.  
2. Suire P., Gousse C. Le lipoma duodenal. J. Chir. 1974;107:177–188.  
3. Türkvatan A., Akdur P.Ö, Ölçer T., Cumhur T. Diffuse infiltrating abdominal lipomatosis. Eur. J. Radiol. 2008;67:15–17.
4. Krasniqi A.S., Hamza A.R., Salihu L.M., Spahija G.S., Bicaj B.X., Krasniqi S.A., Kurshumliu F.I., Gashi-Luci L.H. Compound double ileoileal and ileocecocolic intussusception caused by lipoma of the ileum in an adult patient: a case report. J. Med. Case Rep. 2011;5(September):452.   
5. Agha R.A., Borrelli M.R., Farwana R., Koshy K., Fowler A., Orgill D.P., For the SCARE Group The SCARE 2018 statement: updating consensus surgical case report (SCARE) guidelines. Int. J. Surg. 2018;60:132–136.  
6. Kovac J.D., Dunjic M.K., Bjelovic M., Banko B., Lilic G., Milenkovic R. 磁共振成像 features of multiple duodenal lipoma; a rare cause of intestinal obstruction. Jpn. J. Radiol. 2012;30:676–679.  
7. Lee K.J., Kim G.H., Park D.Y., Shin N.R., Lee B.E., Ryu D.Y., Kim D.U. Song GA.Endoscopic resection of gastrointestinal lipomas: a single-center experience. Surg. Endosc. 2014;28:185–192.  
8. Yu HG Ding Y.M., Tan S., Luo H.S., Yu J.P. A safe and efficient strategy for endoscopic resection of large, gastrointestinal lipoma. Surg. Endosc. 2007;21:265–269.  
9. Yu J.P., Luo H.S., Wang X.Z. Endoscopic treatment of submucosal lesions of the gastrointestional tract. Endoscopy. 1992;24:190–193.  
10. Parmar A.K., Bibyan M., Khandelwal R., Reddy P.K. Laparoscopic management of a large duodenal lipoma presented as gastric outlet obstruction. JSLS. 2013;17(July–September (3)):459–462.   
11. Downs-Canner S., Van der Vliet W.J., Thoolen S.J., Boone B.A., Zureikat A.H., Hogg M.E., Bartlett D.L., Callery M.P., Kent T.S., Zeh H.J., Moser A.J. Robotic surgery for benign duodenal tumors. J. Gastrointest. Surg. 2015;19(February (2)):306–312. Epub 2014 Oct 28.